Titre :
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Biométrie et épidémiologie. Méthodologie de l'analyse des données censurées corrélées : application des approches marginales et de fragilité en génétique humaine. (1999)
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Titre original:
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Methodology for analyzing censored correlated data : application of marginal and frailty approaches in human genetics. Biometrics and epidemiology.
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Auteurs :
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I. Albert ;
M. CHAVANCE ;
J.P. JAIS ;
"European Community Alport Syndrome Concerted Action" group Ecasca. EUR ;
Association des Epidémiologistes de Langue Française. INC ;
Service de Biostatistique et d'Informatique Médicale. Chu Necker-Enfants Malades. Paris. FRA ;
Société Française de Biométrie. FRA ;
Journées "Biométrie et Epidémiologie". (30/09/1999; Vannes. FRA)
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Type de document :
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Article
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Dans :
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Revue d'épidémiologie et de santé publique (RESP) (vol. 47, n° 6, 1999)
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Pagination :
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545-554
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Langues:
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Français
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Mots-clés :
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Homme
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Analyse donnée
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Méthodologie
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Génétique
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Modèle
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Survie
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Résumé :
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[BDSP. Notice produite par INIST HuR0xQZA. Diffusion soumise à autorisation]. Position du problème : L'analyse statistique des données censurées corrélées permet l'étude d'événements censurés lorsque les échantillons sont structurés en groupes distincts. Compte tenu d'une éventuelle corrélation intra-groupe des délais de survenue de l'événement d'intérêt, la méthodologie classique n'est plus applicable. Nous nous sommes intéressés aux modèles proposés dans ce contexte lors d'une étude sur des données familiales concernant une maladie génétique, le syndrome d'Alport. Ce syndrome est une maladie héréditaire sévère, liée à des anomalies des chaînes de collagène. L'insuffisance rénale est la principale manifestation de la maladie. Elle évolue dans des délais extrêmement variables vers l'insuffisance rénale terminale (IRT). Des études génétiques ont montré la responsabilité de mutations du gène COL4A5 dans les formes liées à l'X. Etant donné la diversité des types de mutations, l'objectif de ce travail a été de rechercher une éventuelle origine génétique à l'hétérogénéité de la sévérité de la maladie. Méthodes : Des modèles de survie marginaux et à effets mixtes (modèles de fragilité) ont été proposés pour prendre en compte la non-indépendance supposée des observations. Ici, les délais d'apparition de l'IRT constituent des données censurées à droite. D'éventuelles corrélations entre les observations d'une même famille liées à des facteurs environnementaux et/ou génétiques peuvent exister. (...)
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